Введение

наследственный гемохроматоз (HHC), связанный с геном HFE

Наследственный гемохроматоз 1 типа (HFE-ассоциированный гемохроматоз) – это генетическое заболевание, характеризующееся избыточным всасыванием железа из пищи, приводящее к патологическому увеличению общего запаса железа в организме. У человека, как и у большинства животных, отсутствует механизм регуляции избытка железа, и он теряется лишь в ограниченном количестве посредством потоотделения или менструаций. Избыточное железо накапливается в тканях и органах, нарушая их нормальную функцию. Наиболее уязвимыми органами являются печень, сердце, поджелудочная железа, кожа, суставы, половые железы, щитовидная и гипофизарная железы; у пациентов могут развиться цирроз, полиартропатия, гипогонадизм, сердечная недостаточность или сахарный диабет. Существует пять типов наследственного гемохроматоза: тип 1, 2 (2A, 2B), 3, 4, все они обусловлены мутациями в генах. Наследственный гемохроматоз типа 1 – наиболее распространенный и уникальный, связанный с геном HFE. Он наиболее часто встречается у людей северноевропейского происхождения, особенно у лиц кельтского происхождения. Заболевание наследуется по аутосомно-рецессивному типу, что означает, что для развития состояния необходимо унаследовать две копии мутировавшего гена в каждой клетке. В большинстве случаев, когда у человека это аутосомно-рецессивное заболевание, его родители являются носителями. Носители имеют одну копию мутировавшего гена, но не проявляют признаков или симптомов, связанных с заболеванием, и называются носителями. Непораженные родители-носители играют важную роль в передаче одной копии мутировавшего гена своему ребенку, у которого в конечном итоге развивается заболевание. Однако носители могут испытывать перегрузку железом на более позднем этапе, если возникают определенные факторы. Тем не менее, в большинстве случаев они остаются бессимптомными на протяжении всей жизни, если другие генетические или экологические факторы не способствуют избыточному накоплению железа в организме. В настоящее время классическая триада цирроза, бронзового цвета кожи и сахарного диабета встречается реже благодаря более ранней диагностике.

Усталость
Общее недомогание
Боль в суставах (преимущественно в коленях и кистях)
Боль в животе
Бронзовый или серый цвет кожи (именно поэтому, когда Армандом Труссо было впервые описано заболевание в 1865 году, оно называлось "бронзовым диабетом")
Фиброз печени или цирроз печени (с повышенным риском развития гепатоцеллюлярной карциномы): болезни печени всегда предшествуют признаки дисфункции печени, включая повышение уровня сывороточных ферментов, специфичных для печени, утолщение концевых фаланг пальцев (барабанные пальцы), лейконихия, астериксис, гепатомегалию, ладонную эритему и паукообразные невусы. Цирроз может также сопровождаться желтухой (желтушностью кожи) и асцитом.
Сахарный диабет 2 типа: у пациентов с ГГ наблюдается резистентность к инсулину из-за заболевания печени и снижение секреции инсулина вследствие повреждения поджелудочной железы от отложения железа.
Эректильная дисфункция и гипогонадизм, приводящие к снижению либидо, аменорее
Застойная сердечная недостаточность, нарушения сердечного ритма или перикардит
Артрит кистей (особенно вторых и третьих пястно-фаланговых суставов), а также коленных и плечевых суставов
Потеря веса

Менее распространенные проявления включают:
Потеря памяти
Выпадение волос
Спленомегалия
Надпочечниковая недостаточность
Глухота
Дискинезии, включая паркинсонизм
Дисфункция некоторых эндокринных органов:
Паратиреоидная железа (приводящая к гипокальциемии)
Гипофиз: вторичный гипотиреоз, вторичный гипогонадизм
Надпочечники

Повышенная восприимчивость к некоторым инфекционным заболеваниям, вызванным сидерофильными микроорганизмами:
Инфекции *Vibrio vulnificus* при употреблении морепродуктов или раневой инфекции
*Listeria monocytogenes*
*Yersinia enterocolica*
*Salmonella enterica* (серотип Typhimurium)
*Klebsiella pneumoniae*
*Escherichia coli*
*Rhizopus arrhizus*
Виды *Mucor*
*Aspergillus fumigatus*
Цитомегаловирус
Вирус гепатита B
Вирус гепатита C

При наследственном гемохроматозе (ГГ или HHC) мужчины обычно диагностируются в возрасте от сорока до пятидесяти лет, а женщины – на несколько десятилетий позже, во время менопаузы. Тяжесть клинических проявлений значительно варьирует. Некоторые данные свидетельствуют о том, что у пациентов с наследственным гемохроматозом, страдающих другими заболеваниями печени, такими как гепатит или алкогольная болезнь печени, заболевание печени протекает тяжелее, чем у пациентов с одним из этих состояний. Также ювенильная форма первичного гемохроматоза (гемохроматоз типа 2) может проявляться в детстве с теми же последствиями перегрузки железом.

Повреждение конечностей

Железо хранится в печени, поджелудочной железе и сердце. Долгосрочные последствия гемохроматоза для этих органов могут быть серьезными, даже фатальными при отсутствии лечения. Поскольку печень является основным местом хранения железа и естественным образом накапливает избыток железа с течением времени, она наиболее подвержена повреждению при перегрузке железом. Токсины могут накапливаться в крови и в конечном итоге влиять на психические функции из-за повышенного риска развития печеночной энцефалопатии. Все это вместе может увеличить риск развития рака печени до одного случая на троих. Если избыток железа в сердце препятствует его способности перекачивать достаточное количество крови, могут возникнуть различные проблемы, включая (потенциально смертельную) застойную сердечную недостаточность. Это состояние может быть обратимым при лечении гемохроматоза и снижении избыточных запасов железа. Аритмия, или нарушение сердечного ритма, может вызывать сердцебиение, боль в груди и головокружение, а в некоторых случаях угрожает жизни. Это состояние часто можно устранить с помощью лечения. Поджелудочная железа, которая также накапливает железо, играет важную роль в механизмах организма, регулирующих метаболизм сахара. Диабет влияет на то, как организм использует глюкозу (сахар в крови), и, в свою очередь, является основной причиной слепоты у взрослых и может быть связан с почечной недостаточностью. Гемохроматоз может привести к циррозу и его осложнениям, включая кровотечение из расширенных вен пищевода (пищеводных варикозов) и желудка (желудочных варикозов), а также сильное скопление жидкости в брюшной полости (асцит). Степень тяжести пародонтальных заболеваний связана с высокой степенью насыщения трансферрина у пациентов с гемохроматозом.

Генетика

Регулирование всасывания железа из пищи – сложный процесс, и его понимание неполное. Один из наиболее хорошо изученных генов, ответственных за наследственный гемохроматоз, – это HFE на 6-й хромосоме, кодирующий трансмембранный белок, участвующий в индукции экспрессии гепцидина при высокой концентрации железа. Ген HFE имеет три часто встречающихся генетических варианта: rs1799945, c.187C>G, p. His63Asp (H63D); rs1800562, c.845G>A, p. Cys282Tyr (C282Y); rs1800730, c.193A>T, p. Ser65Cys (S65C). Мировые частоты встречаемости аллелей H63D, C282Y и S65C (минорные аллельные частоты) составляют 10%, 3% и 1% соответственно. Аллель C282Y представляет собой точечную мутацию перехода гуанина в аденин в нуклеотиде 845 гена HFE, приводящую к миссенс-мутации, заменяющей цистеин в позиции 282 на тирозин. Гетерозиготы по любому из аллелей могут проявлять клинические признаки перегрузки железом, если у них присутствуют два любых аллеля. Это делает их сложными гетерозиготами по гемохроматозу и значительно повышает риск накопления избыточного железа в организме. Гомозиготность по генетическому варианту C282Y является наиболее распространенным генотипом, вызывающим клиническое накопление железа, однако гетерозиготность по вариантам C282Y/H63D, так называемые сложные гетерозиготы, также приводит к клинически значимой перегрузке железом. Существует значительная дискуссия относительно пенетрантности – вероятности клинического проявления признака при заданном генотипе – при клиническом заболевании у гомозигот. Большинство мужчин, гомозиготных по HFE C282Y, демонстрируют хотя бы одно проявление железохранилищного заболевания к среднему возрасту. У людей с соответствующими генетическими вариантами перегрузка железом может не развиться вовсе. Фенотипическая экспрессия наблюдается у 70% гомозигот по C282Y, при этом менее 10% из них впоследствии испытывают тяжелую перегрузку железом и повреждение органов. Вариант H63D является лишь генетическим полиморфизмом, и при отсутствии других изменений может не иметь клинического значения. В исследовании 2014 года гомозиготность по H63D была связана с повышенным средним уровнем ферритина, однако у только 6,7% пациентов была зафиксирована перегрузка железом при последующем наблюдении. Что касается людей с одной копией аллеля H63D (гетерозиготных носителей), этот генотип вряд ли приведет к клиническим проявлениям, и риск перегрузки железом непредсказуем. Кроме того, два исследования 2020 года показали, что частота гомозиготного или гетерозиготного варианта H63D значительно выше у элитных спортсменов на выносливость по сравнению с этнически сопоставимыми контрольными группами и связана с высоким V̇O2max у спортсменов-мужчин. Каждый пациент с предрасположенным генотипом накапливает железо с разной скоростью, в зависимости от потребления железа, конкретного типа генетического варианта и наличия других повреждающих факторов для печени, таких как алкоголь и вирусные заболевания. Таким образом, степень поражения печени и других органов сильно варьируется и зависит от этих факторов и сопутствующих заболеваний, а также от возраста, в котором оцениваются проявления заболевания. У людей с аномальными генами, регулирующими железо, не снижается всасывание железа в ответ на повышение его уровня в организме. В результате запасы железа в организме увеличиваются. По мере увеличения железо, первоначально хранящееся в виде ферритина, откладывается в органах в виде гемосидерина, что оказывает токсическое действие на ткани, вероятно, по крайней мере частично, за счет индуцирования окислительного стресса. Железо является прооксидантом. Таким образом, гемохроматоз имеет общую симптоматику (например, цирроз и дискинетические симптомы) с другими "прооксидантными" заболеваниями, такими как болезнь Вильсона, хроническое отравление марганцем и гиперурикемический синдром у далматинских собак. Последние также испытывают "потемнение" окраски кожи.

Диагноз

Диагноз гемохроматоза часто ставится после случайного выявления при рутинном анализе крови повышенного уровня печеночных ферментов в сыворотке, повышенной насыщенности трансферрина или повышенного уровня ферритина в сыворотке. Первыми признаками могут быть артропатия с ригидностью суставов, диабет или усталость.

Анализы крови

Сывороточный ферритин и насыщение трансферрина натощак обычно используются для скрининга гемохроматоза. Трансферрин связывает железо и отвечает за его транспорт в крови. Измерение ферритина дает приблизительную оценку запасов железа в организме. Значения насыщения трансферрина натощак, превышающие 45%, и уровень сывороточного ферритина более 250 мкг/л у мужчин и 200 мкг/л у женщин считаются пороговыми для дальнейшей оценки гемохроматоза. В другом источнике указано, что нормальные значения для мужчин составляют 12 300 нг/мл, а для женщин – 12 150 нг/мл. Насыщение трансферрина натощак является более надежным тестом для выявления гемохроматоза. Насыщение трансферрина более 62% может указывать на гомозиготность по мутациям в гене HFE. Ферритин, белок, синтезируемый печенью, является основной формой хранения железа в клетках и тканях. Измерение ферритина дает приблизительную оценку общих запасов железа в организме, хотя он повышается при многих состояниях, особенно при воспалительных. Примеры причин повышения уровня сывороточного ферритина включают, но не ограничиваются: инфекции, хроническое употребление алкоголя (в основном более 20 г/сутки), заболевания печени, рак, порфирию, гемофагоцитарный лимфогистиоцитоз, гипертиреоз, ожирение, метаболический синдром, диабет, множественные переливания крови, избыточное употребление добавок железа, ацерулоплазминемию, атрансферринемию, гиперферритинемию, синдром катаракты и другие. Воспалительные состояния могут быть причиной до 90% случаев повышения уровня ферритина.

Другие методы визуализации

Клинически болезнь может протекать бессимптомно, но характерные радиологические признаки могут указывать на диагноз. Повышенное содержание железа в пораженных органах, особенно в печени и поджелудочной железе, приводит к характерным изменениям при неконтрастной КТ и снижению интенсивности сигнала на МРТ. Артропатия при гемохроматозе включает дегенеративный остеоартрит и хондрокальциноз. Распространение артропатии имеет отличительные, хотя и не уникальные особенности, часто поражая второй и третий пястно-фаланговые суставы кисти. Таким образом, артропатия может быть ранним признаком, указывающим на гемохроматоз.

Функциональное тестирование

В зависимости от истории болезни врач может назначить специальные исследования для мониторинга дисфункции органов, например, эхокардиограмму при сердечной недостаточности или мониторинг уровня глюкозы в крови у пациентов с диабетом, вызванным гемохроматозом.

Проверка

Стандартные диагностические методы гемохроматоза, такие как определение насыщения трансферрина и уровня ферритина, не входят в стандартное медицинское обследование. Скрининг на гемохроматоз рекомендуется проводить, если у пациента есть родители, дети или братья и сестры с этим заболеванием. Рутинный скрининг населения на наследственный гемохроматоз обычно не выполняется. Массовый генетический скрининг был оценен, в частности, Рабочей группой по профилактическим мероприятиям США, которая не рекомендовала генетический скрининг населения на наследственный гемохроматоз, поскольку вероятность выявления недиагностированного пациента с клинически значимой перегрузкой железом составляет менее одного случая на 1000 человек. Хотя имеются убедительные доказательства того, что лечение перегрузки железом может спасти жизни пациентам с перегрузкой железом, вызванной переливаниями крови, ни одно клиническое исследование не показало, что лечение венесекцией (флеботомией) приносит какую-либо клиническую пользу бессимптомным носителям наследственного гемохроматоза. В последнее время пациентам рекомендуется проводить скрининг на перегрузку железом, используя ферритин сыворотки крови в качестве маркера. Если уровень ферритина сыворотки превышает 1000 нг/мл, то наиболее вероятной причиной является перегрузка железом.

Флеботомия

Ранняя диагностика жизненно важна, поскольку поздние последствия накопления железа можно полностью предотвратить периодическими флеботомиями (кровопусканием), сопоставимыми по объему с донорством крови. Флеботомия (или кровопускание) обычно проводится еженедельно или раз в две недели до тех пор, пока уровень ферритина не снизится до 50 мкг/л или ниже. Чтобы предотвратить повторное накопление железа, последующие флеботомии обычно проводят примерно раз в три-четыре месяца для мужчин и два раза в год для женщин, чтобы поддерживать уровень ферритина в сыворотке крови между 50 и 100 мкг/л.

Химиотерапия железом

Если венесекция невозможна, длительное применение препаратов, связывающих железо, таких как дефероксамин (или дефериоксамин), деферазирокс и деферипрон, является полезным. Дефероксамин – это соединение, хелатирующее железо, а выведение железа, индуцированное дефероксамином, усиливается при одновременном приеме витамина С. Его нельзя использовать во время беременности или грудного вскармливания из-за риска развития пороков у плода.

Повреждение органов

Лечение поражения органов (сердечная недостаточность с применением диуретиков и терапии ингибиторами АПФ). Пересадка печени пациентам с печеночной недостаточностью.

Келирующие полимеры

Новым экспериментальным подходом к лечению наследственного гемохроматоза является поддерживающая терапия полимерными хелаторами. Эти полимеры или частицы обладают пренебрежимо малой или нулевой системной биодоступностью и разработаны для образования стабильных комплексов с Fe2+ и Fe3+ в желудочно-кишечном тракте, тем самым ограничивая всасывание этих ионов и их долгосрочное накопление. Несмотря на ограниченную эффективность этого метода, в отличие от хелаторов с низкой молекулярной массой, такой подход практически не вызывает побочных эффектов в субхронических исследованиях. У пациентов без заболеваний печени или диабета наблюдалась сопоставимая с общей популяцией выживаемость.

Эпидемиология

Гемохроматоз – одно из наиболее распространенных наследственных генетических заболеваний у людей Северной Европы, с частотой встречаемости 1:200. Заболевание характеризуется вариабельной пенетрантностью, и приблизительно у каждого десятого представителя этой демографической группы имеется мутация в одном из генов, регулирующих метаболизм железа. В США частота мутаций C282Y и H63D составляет 5,4% и 13,5% соответственно. В то время как во всем мире частота этих мутаций составляет около 1,9% и 8,1% соответственно, что указывает на более высокую распространенность мутации в аллеле H63D по сравнению с аллелем C282Y. В других популяциях наблюдается более низкая распространенность как генетической мутации, так и клинического проявления заболевания. Это наиболее часто встречающееся генетическое заболевание в США, с частотой 1:300 среди неиспаноязычного белого населения. Генетические исследования предполагают, что исходная мутация гемохроматоза возникла у одного человека, возможно, кельтского происхождения, жившего 60–70 поколений назад. В то время, когда содержание железа в пище могло быть ниже, чем сегодня, наличие мутантного аллеля могло давать эволюционное преимущество, поддерживая более высокий уровень железа в крови. Распространение варианта C282Y отмечалось в различных странах. Существуют формы гемохроматоза, не связанные с HFE, такие как гемохроматоз 2-го, 3-го, 4-го и 5-го типов. Впервые заболевание было описано в 1865 году Арманом Труссо в отчете о диабете у пациентов с бронзовой пигментацией кожи. Два года спустя Перлс разработал первый практический метод анализа железа в тканях. Несмотря на то, что Труссо не связывал диабет с накоплением железа, Фридрих Даниель фон Реклингаузен в 1890 году установил, что инфильтрация поджелудочной железы железом может нарушать эндокринную функцию, приводя к развитию диабета. В 1935 году английский геронтолог Джозеф Шелдон описал случаи гемохроматоза, дав заболеванию это название и опубликовав подробную монографию. Несмотря на отсутствие современных молекулярно-генетических методов, он пришел к точным выводам, описывающим гемохроматоз как врожденную ошибку метаболизма, при которой это наследственное расстройство может увеличивать всасывание железа и, следовательно, вызывать повреждение тканей из-за отложения железа. Кроме того, он отверг теории о том, что алкоголь, наркотики и другие факторы способствуют развитию заболевания. Клинические наблюдения в период с 1935 по 1955 год показали, что гемохроматоз встречается чаще, чем считалось ранее. В этот период другие исследователи предоставили дополнительные доказательства, указывающие на то, что генетический фактор может играть центральную роль в абсорбции железа у людей с гемохроматозом. Однако известно, что употребление алкоголя повышает риск повреждения печени при гемохроматозе, что согласуется с концепцией избыточного метаболизма железа как основной причины заболевания. В 1996 году Feder и соавторы идентифицировали ген HFE, входящий в комплекс главного гистосовместимости (MHC). Они обнаружили, что у 83% пациентов наблюдается гомозиготность по мутации (C282Y) в гене HFE. Впоследствии несколько групп опубликовали результаты исследований серий пациентов с гемохроматозом, в которых было обнаружено наличие мутации C282Y примерно в 85–90% случаев. Это открытие способствовало улучшению клинической практики и оценки заболеваний печени.