Кіріспе

Homo sapiens түріндегі ақуызды кодтаушы ген

Сукцинат дегидрогеназасы [убиквинон] цитохром b кіші бөлігі, митохондриялық (CybS), сондай-ақ сукцинат дегидрогеназа кешенінің D кіші бірлігі (SDHD) деп белгілі, адамдарда SDHD генімен кодталады. SDHD үшін бұрын қолданылған атаулар PGL және PGL1 болған. Сукцинат дегидрогеназасы лимон қышқылы циклында да, электрондық тасымалдау тізбегінде де маңызды фермент болып табылады. Туалас ПГЛ ПКК синдромы SDHD генінің ата-аналық бейімінен туындайды. Скрининг 6 жастан бастауға болады.

Құрылымы

SDHD гені 11-хромосоманың 11q23 локусында орналасқан және 8978 негіз жұптарынан тұрады. Бұл геннің 1, 2, 3, 7 және 18-хромосомаларда псевдогендері кездеседі. SDHD ақуызы – митохондрияның ішкі мембранасының матрицалық жағына бекітілген төрт сукцинат дегидрогеназа (II кешен) ақуыз кешенінің екі интегралды трансмембраналық субъединіктерінің бірі. Екінші трансмембраналық субъединіт – SDHC. SDHC/SDHD димері SDHB электрондық тасымалдау субъединітімен байланысты, ал ол өз кезегінде SDHA субъединітімен байланысады.

Функция

SDHD – SDHC трансмембраналық протеин димерінің бір бөлігін құрайды, ол II кешенін ішкі митохондриялық мембранаға бекітеді. SDHC/SDHD димері II кешенінде электрон тасымалы кезінде убихинон мен су үшін байланысу орындарын қамтамасыз етеді. Алғашқыда SDHA сукцинатты FAD байланыс орнындағы депротондау арқылы тотықтырады, нәтижесінде активті орынға бос байланысқан фумарат ақуыздан шығып кетеді. Сукцинаттан алынған электрондар SDHB суббірлігіндегі [Fe S] релесі арқылы [3Fe 4S] темір-көкөрт кластеріне дейін туннельдейді. Содан кейін электрондар SDHC/SDHD димеріндегі белсенді орында күтіп тұрған убихинон молекуласына беріледі. Убихинонның O1 карбонилді оттегісі SDHD-ның Tyr83-мен сутекті байланыс арқылы белсенді орынға (4-сурет) бағытталған. [3Fe 4S] темір-көкөрт кластерінде электрондардың болуы убихинонның екінші бағытқа жылжуына себеп болады. Бұл убихинонның O4 карбонил тобы мен C суббірлігінің Ser27 арасындағы екінші сутекті байланыс әрекеттесуін жеңілдетеді. Бірінші бір электронды тотығу кезеңінен кейін жартылай хинон радикалды түрі пайда болады. [3Fe 4S] кластерінен екінші электрон келіп, убихинонның убихинолға толық тотығуын қамтамасыз етеді.

Клиникалық маңызы

SDHD геніндегі мутациялар туыстық параганглиоманы тудыруы мүмкін. Содан бері SDHB және аз дәрежеде SDHC гендеріндегі мутациялар да паранглиомамен қатар туыстық феохромоцитоманы тудыруы мүмкін екені көрсетілді. Ерекшесі, әртүрлі мутацияларға сәйкес ісік спектрі де әртүрлі болады. SDHB мутациялары көбінесе бүйрек үсті безінен тыс метастаздық ауруға алып келеді, ал SDHD мутациясымен байланысты ісіктер көбінесе қатерсіз болып, бас және мойын аймағында пайда болады. Ісік пайда болу механизмі толық анықталмаған, бірақ SDH кешенінің бұзылуы жасушада гипоксиялық жауапты тудырып, ісік пайда болуына себеп болуы мүмкін деп болжануда. SDHB, SDHC, SDHD және SDHAF2 гендеріндегі мутациялар SDH ферментінің активтілігін жоғалтуға немесе төмендетуге әкеледі. Мутацияланған SDH ферменті сукцинатты фумаратқа түрлендіре алмайтындықтан, жасушада сукцинат жиналады. Осының салдарынан, қалыпты оттегі жағдайында да гипоксия жолдары белсенділеніп, жасушалардың қалыптан тыс өсуіне және ісік пайда болуына себеп болады. SDHD геніндегі мутациялар Карни-Стратакис синдромымен ауыратын шағын топ адамдарда анықталды, бұл асқазан-ішек жолының стромальды ісігі (GIST) деп аталатын асқазан-ішек жолының қатерлі ісігінің тұқым қуалайтын түрі. Карни-Стратакис синдромымен ауыратындарда жүйке жүйесімен байланысты қатерсіз ісік – параганглиома немесе феохромоцитома (параганглиоманың бір түрі) кездеседі. SDHD генінің тұқым қуалайтын мутациясы адамды қатерлі ісікке бейімдейді. Карни-Стратакис синдромын дамыту үшін геннің қалыпты көшірмесін жоятын қосымша мутация қажет. Бұл екінші мутация, соматикалық мутация деп аталады, адам өмірінде пайда болады және тек ісік жасушаларында ғана кездеседі.