Кіріспе

0 типті гликогенді сақтау ауруы - гликоген синтеза ферментінің (GSY) жетіспеушілігімен сипатталатын ауру. Гликоген синтезасының жетіспеушілігі бауырда артық гликогенді сақтауға әкелмейтін болса да, ол көбінесе гликогенді сақтау ауруы ретінде жіктеледі, өйткені бұл гликогенді сақтаудың тағы бір ақауы және ұқсас проблемаларға әкелуі мүмкін. Гликоген синтеза ферментінің екі изоформасы (түрі) бар; бұлшықеттегі GSY1 және бауырдағы GSY2, олардың әрқайсысы аурудың сәйкес формасымен. Бауыр изоформасының (GSY2) мутациясы ораза тұтып гипогликемияға, қандағы кетонның жоғары деңгейіне, еркін май қышқылдарының жоғарылауына және аланин мен лактаттың төмен деңгейіне әкеледі. Керісінше, осы науқастарда тамақтандыру гипергликемия мен гиперлактатемияға әкеледі.

Емдеу

0 типті гликогенді сақтау ауруын емдеудің мақсаты гипогликемиядан аулақ болу. Бұл ораза ұстамауға және күндіз 1-2 сағат сайын тамақтануға мүмкіндік береді. Түнде пісірілмеген жүгері крахмалы берілуі мүмкін, өйткені ол күрделі глюкоза полимері болып табылады. Бұл процеске панкреатикалық амилаза баяу әсер етеді және глюкоза 6 сағат ішінде сіңіріледі.

Эпидемиология

Гликогенді сақтау ауруының жалпы жиілігі 20-25 мың адамға шаққанда шамамен 1 жағдайды құрайды. 0 типті гликогенді сақтау ауруы - барлық жағдайлардың 1% - дан азын құрайтын сирек кездесетін түрі. Бірнеше 0 типті гликогенді сақтау ауруы отбасыларында симптомсыз және олигосимптомдық бауырластарды анықтау 0 типті гликогенді сақтау ауруы диагнозының төмен екендігін көрсетті.

Өлім-жітім/аурушылық

Негізгі аурулар - ораза тұту кезінде гипогликемияның пайда болуы, оның ауырлығы мен жиілігі әртүрлі болуы мүмкін. Ұзақ мерзімді негізгі проблемаларға өсудің кешігуі, остеопеня және дамудың кешігуі, интеллектуалдық тапшылықтар мен жеке басының өзгеруі салдарынан болатын неврологиялық зақымданулар жатады.

Жыныстық қатынас

Жыныстық сүйіспеншілік байқалмайды, өйткені гликоген синтетаза белсенділігінің жетіспеушілігі аутосомалық рецессивті белгі ретінде мұраланады.

Жасы

0 типті гликогенді сақтау ауруы көбінесе нәрестелік және ерте балалық шақта диагностикаланады.