Кіріспе

1B типті ахондрогенез – ауыр аутосомалық рецессивті сүйек бұзылысы, перинатальдық кезеңде әрқашан өлімге алып келеді. Оның ерекшелігі – созылған, шар тәрізді орта бөлігі, кішкентай кеуде және өте қысқа мүшелер. Аяқтары ішке және жоғары қарай бұрылуы мүмкін (талпа шекелік), ал саусақтары мен бақайшалары кішкентай болады. Бұл ауруға шалдыққан нәрестелерде көбінесе жамбас аймағында (іштік жарық) немесе кіндік айналасында (кіндік жарығы) жұмсақ қалта пайда болады.

Белгілері мен симптомдары

Ахондрогенез 1В (АКГ1В) – хондродисплазияның ең ауыр түрлерінің бірі, жүктілік кезінде немесе туылғаннан кейін көп ұзамай өлімге алып келетін перинаталдық жағдай. Перинаталдық өлімге қандай механизм себепті екені белгісіз. Туылғаннан кейін көп ұзамай тыныс жетіспеушілігі тірі туған нәрестенің өліміне әкеледі. ACG1B диагнозы қойылған ұрықтарда бөксе тууы жиі кездеседі. Полигидрамнион жүктілік проблемаларына (ананың тыныс алу қиындықтары, мерзімінен бұрын босану және т.б.) әкелуі мүмкін. Сүйектері өте кішкентай болғандықтан, ACG1B бар нәрестелер гидропиялық көрінеді және көп мөлшерде жұмсақ тіндері болады. Мойын қысқа және жұмсақ тіндері қалың, ал беті жазық болады. Аяқ-қолдары қатты қысқарған, брахидактилия (қысқа, жуан саусақтары мен аяқ-қолдары) және аяқ-қолдың ішке қарай бұрылуы (talipes equinovarus) байқалады. Құрсақ ісінуі мүмкін, ал көкірек жұқа болады. Көкпек немесе кіндік жарығы жиі кездеседі.

Себептер

1B типті ахондрогенез – SLC26A2 геніндегі мутациялардың салдарынан туындайтын бірнеше қаңқа аномалияларының ең ауыр түрі. Бұл ген дұрыс шеміршек қалыптасуы және сүйекке айналуы үшін қажетті ақуызды жасауға қатысты нұсқаулар береді. SLC26A2 геніндегі мутациялар өсіп келе жатқан шеміршектің құрылымын өзгерткендіктен, сүйек дұрыс қалыптаспайды, нәтижесінде 1B типті ахондрогенезге тән қаңқа мәселелері пайда болады. 1B типті ахондрогенез аутосомалық рецессивті жолмен беріледі, сондықтан әрбір жасушада SLC26A2 генінің екі көшірмесі де мутацияланады. Аутосомалық рецессивті ауруға шалдыққан адамның әдетте ата-анасының әрқайсысы ақаулы геннің бір көшірмесін алып жүреді, бірақ олардың өзінде аурудың белгілері байқалмайды.

Диагностика

Молекулалық генетикалық тестілеу SLC26A2 геніндегі екі аллельді патогенді (немесе потенциалды патогенді) мутацияларды және/немесе ACG1B диагнозын растайтын, бірінші рет анықталған науқастағы ерекше клиникалық және рентгендік белгілерді анықтай алады.