Введение

Первичная эффузионная лимфома (PEL) классифицируется как диффузная крупноклеточная B-клеточная лимфома. Это редкое злокачественное новообразование плазмобластных клеток, возникающее у людей, инфицированных герпесвирусом, ассоциированным с саркомой Капоши (т.е. KSHV/HHV8). Плазмобласты – это незрелые плазматические клетки, т.е. лимфоциты B-типа, которые дифференцировались в плазмобласты, но из-за своей злокачественной природы не дифференцируются в зрелые плазматические клетки, а чрезмерно пролиферируют, вызывая угрожающие жизни заболевания. При PEL пролиферирующие плазмобластоидные клетки обычно накапливаются в полостях тела, образуя эффузии (т.е. скопления жидкости), преимущественно в плевральной, перикардиальной или перитонеальной полостях, не формируя единого опухолевого массива. В редких случаях кавитарных форм PEL эффузии развиваются в суставах, эпидуральном пространстве, окружающем головной и спинной мозг, и под капсулой (т.е. плотно переплетенными коллагеновыми волокнами), формирующейся вокруг грудных имплантатов. Внекавитарные опухоли могут развиваться в лимфатических узлах, костях, костном мозге, желудочно-кишечном тракте, коже, селезенке, печени, легких, центральной нервной системе, яичках, параназальных пазухах, мышцах и, редко, внутри сосудов и синусов лимфатических узлов. PEL обычно развивается у людей с иммунодефицитом, т.е. у лиц с ослабленной иммунной системой, менее способной бороться с инфекционными агентами и раком. Это ослабление связано с инфекцией KSHV/HHV8, которая часто усугубляется сопутствующей инфекцией вирусом иммунодефицита человека (т.е. ВИЧ), предшествующей трансплантацией органов. Плазмобластоидные клетки при PEL часто также инфицированы вирусом Эпштейна-Барр (т.е. EBV). EBV является известной причиной различных лимфопролиферативных заболеваний, связанных с вирусом Эпштейна-Барр, включая различные B-клеточные лимфомы. Однако роль этого вируса в развитии PEL неясна, и заболевание обусловлено крупноклеточной B-клеточной лимфомой, вызванной KSHV/HHV8. Эта лимфома также относится к группе лимфоидных новообразований с плазмобластной дифференцировкой, включающих злокачественные плазмобласты, но отличающихся от PEL типами тканей, в которых они накапливаются, носимыми генетическими аномалиями и/или предрасполагающими факторами, участвующими в их развитии, и/или (особенно у ВИЧ-инфицированных) наличием плазмобластов, инфицированных EBV. Общая выживаемость на 1, 3 и 5 год составляет соответственно 30, 18 и 17%. Однако во многих случаях эта высокая смертность отражает, по крайней мере частично, летальность основных предрасполагающих заболеваний, особенно ВИЧ/СПИДа у ВИЧ-инфицированных лиц. Новые стратегии лечения, включая направленные на устранение основных предрасполагающих заболеваний, могут улучшить прогноз при PEL.

Презентация

Чаще всего у пациентов, диагностированных с ПЭЛ (>33% всех случаев), выявляется прогрессирующая болезнь III или IV стадии. 6) белок K1, способствующий злокачественному преобразованию клеток-хозяев; 7) белок, связанный с G-белком, стимулирующий пролиферацию и выживание клеток-хозяев; и 8) несколько вирусных микроРНК, которые стимулируют пролиферацию клеток-хозяев, ингибируют апоптоз этих клеток и стимулируют васкуляризацию близлежащих мелких кровеносных сосудов, способствуя образованию выпотов. Кроме того, некоторые исследования показывают, что EBV взаимодействует с KSHV/HHV8 при развитии ПЭЛ, возможно, усиливая способность KSHV/HHV8 устанавливать про-малигнантую латентную фазу в инфицированных клетках. 4) чрезмерная экспрессия гена лиганда P-селектина гликопротеина 1, продукт которого способствует прикреплению клеток к сосудистому эндотелию; 5) чрезмерная экспрессия гена MUC1, продукт которого, муцин 1, ассоциированный с клеточной поверхностью белок, связывается с P53, ингибируя гибель клеток, и взаимодействует с бета-катенином, способствуя инвазивности раковых клеток; и 6) чрезмерная экспрессия гена MYC, продукт которого, c-Myc, является онкогеном MYC, хотя эта чрезмерная экспрессия, в отличие от экспрессии c-Myc при других B-клеточных лимфомах, обычно не связана со структурными аномалиями гена и, следовательно, свидетельствует о наличии злокачественных клеток, экспрессирующих продукты этого вируса, такие как LANA1. Также обнаруживаются злокачественные клетки, экспрессирующие продукты вируса, такие как ядерные РНК EBER1/2. У пациентов с ПЭЛ, ассоциированной с циррозом, вызванным гепатитом, обнаруживаются положительные результаты серологических тестов на антиген вируса гепатита B (HBsAg) или на один из различных тестов на антиген гепатита C. Общая медианная и 1-летняя выживаемость в серии из 28 пациентов, получавших химиотерапию по поводу ПЭЛ, составили 6,2 месяца и 39,3% соответственно. В этом исследовании полный ответ (предположительно временный) на стандартный химиотерапевтический режим CHOP (циклофосфамид, доксорубицин, винкристин и преднизолон) был достигнут только в 10% случаев, в то время как более интенсивный режим CHO, включавший высокие дозы метотрексата и блеомицина, обеспечил полный ответ (предположительно временный) в 70% случаев. Второе исследование с использованием режимов, подобных CHOP, или одного из этих режимов в сочетании с метотрексатом также дало лучшие результаты, при этом 5-летняя выживаемость для режимов, подобных CHOP, и режимов, подобных CHOP, плюс метотрексат составила 34,4% и 45,7% соответственно. Клиническое исследование, спонсируемое Национальным институтом рака, находится на стадии набора пациентов для изучения эффективности DA EPOCH (включающего ритуксимаб) в сочетании с леналидомидом при лечении ПЭЛ. Текущие исследования также изучают влияние лекарственного ингибирования сигнальных путей, которые чрезмерно активированы в злокачественных плазмобластах при ПЭЛ (см. раздел «Патофизиология»), на их терапевтическую эффективность. В 1995 году группа исследователей обнаружила последовательности ДНК, идентифицирующие последовательности KSHV/HHV8 в 8 лимфомах в злокачественных клетках пациентов, инфицированных ВИЧ; у всех 8 пациентов были выпоты, содержащие злокачественные клетки в плевральных, перикардиальных или брюшных полостях, и в этих выпотах обнаруживались злокачественные клетки, содержащие геном вируса Эпштейна-Барр. Надир и его коллеги в 1996 году назвали этот комплекс признаков лимфомой с выпотом в легких. В последующие годы было выявлено несколько случаев ПЭЛ, негативных по KSHV/HHV8, то есть возникающих у лиц без признаков инфицирования KSHV/HHV8, или проявляющихся солидными опухолями, не связанными с выпотами, то есть случаи экстракавитарной ПЭЛ.