Введение

Платиспондильная летальная скелетная дисплазия типа Торранса – это тяжелое нарушение роста костей. У людей с этим состоянием очень короткие руки и ноги, маленькая грудная клетка с короткими ребрами, недоразвитые тазовые кости и необычно короткие пальцы рук и ног (брахидактилия). Это расстройство также характеризуется уплощением костей позвоночника (платиспондилия) и аномальным изгибом позвоночника (лордоз). Вследствие этих серьезных проблем со скелетом многие младенцы с платиспондильной летальной скелетной дисплазией типа Торранса рождаются преждевременно, мертворожденными или умирают вскоре после рождения от дыхательной недостаточности. Несколько пациентов с менее выраженными признаками и симптомами дожили до взрослого возраста.

Причина

Это состояние – одно из проявлений спектра скелетных нарушений, вызванных мутациями в гене COL2A1. Этот ген содержит инструкции для создания белка, формирующего коллаген II типа. Этот тип коллагена в основном содержится в хряще и в прозрачном геле, заполняющем глазное яблоко (стекловидное тело). Он необходим для нормального развития костей и других тканей, составляющих опорно-двигательный аппарат организма (соединительные ткани).

Генетика

Мутации в гене COL2A1 нарушают сборку молекул коллагена II типа, что приводит к снижению количества этого типа коллагена в организме. Вместо формирования молекул коллагена, аномальный белок COL2A1 накапливается в хрящевых клетках (хондроцитах). Эти изменения нарушают нормальное развитие костей и других соединительных тканей, вызывая скелетные аномалии, характерные для платиспондильной летальной скелетной дисплазии, тип Торранса. Данное состояние наследуется по аутосомно-доминантному типу, что означает, что одной копии измененного гена в каждой клетке достаточно для развития заболевания. В некоторых случаях, человек с этим заболеванием наследует мутацию от одного из родителей. Другие случаи возникают вследствие новых мутаций в гене, и наблюдаются у людей, в чьей семье ранее не было случаев этого заболевания.