Введение
Редкая нейроэндокринная опухоль
Параганглиома – редкое нейроэндокринное новообразование, которое может развиваться в различных областях тела (включая голову, шею, грудную клетку и брюшную полость). Если тот же тип опухоли обнаруживается в надпочечнике, он называется феохромоцитомой. Это редкие опухоли, общая заболеваемость которыми оценивается как 1 случай на 300 000 населения. Не существует теста, позволяющего отличить доброкачественную опухоль от злокачественной; поэтому всем пациентам с параганглиомой рекомендуется долгосрочное наблюдение.
Признаки и симптомы
Большинство параганглиом протекают бессимптомно, проявляются как безболезненное образование или вызывают такие симптомы, как гипертензия, тахикардия, головная боль и сердцебиение. Хотя все они содержат нейросекреторные гранулы, лишь в 1–3% случаев секреция гормонов, таких как катехоламины, достаточно выражена, чтобы иметь клиническое значение; в таких случаях проявления часто напоминают феохромоцитому (внутриспинномозговая параганглиома).
Генетика
Около 75% параганглиом являются спорадическими; остальные 25% – наследственные (и имеют более высокую вероятность быть множественными и развиваться в более раннем возрасте). Мутации генов сукцинатдегидрогеназы, SDHD (ранее известный как PGL1), SDHA, SDHC (ранее PGL3) и SDHB были идентифицированы как вызывающие семейные параганглиомы головы и шеи. Мутации SDHB играют важную роль в развитии семейной феохромоцитомы надпочечников и вненадпочечниковой параганглиомы (в брюшной полости и грудной клетке), хотя существует значительное перекрытие в типах опухолей, связанных с мутациями генов SDHB и SDHD. Параганглиомы также могут встречаться при синдроме МЕН типа 2А и 2Б. К другим генам, связанным с семейной параганглиомой, относятся SDHAF2, VHL, NF1, TMEM127, MAX и SLC25A11.
Патология
Параганглиомы макроскопически выглядят как четко очерченные полиповидные образования с плотной или резиноподобной консистенцией. Это высокососудистые опухоли, которые могут иметь темно-красный цвет. При микроскопическом исследовании опухолевые клетки легко идентифицируются. Отдельные опухолевые клетки имеют многоугольную или овальную форму и располагаются в характерные клеточные скопления, называемые целльбаллами (Zellballen). Эти целльбалламы разделены фиброваскулярным стромой и окружены поддерживающими клетками. При исследовании в световом микроскопе в дифференциальный диагноз входят другие нейроэндокринные опухоли, такие как карциноидная опухоль, нейроэндокринная карцинома и медуллярный рак щитовидной железы. Иммуногистохимическое исследование показывает, что главные клетки в целльбалламах положительны на хромогранин, синаптофизин, нейронспецифическую энолазу, серотонин, нейрофиламент и молекулу клеточной адгезии нейронов; они отрицательны для белка S-100. Поддерживающие клетки S-100 положительны и очагово положительны для глиального фибриллярного кислотного белка. Гистохимическое исследование выявляет, что клетки параганглиомы аргирофильны, отрицательны по реакции с периодической кислотой Шиффа, муцикармином и аргентафином.
Места происхождения
Около 85% параганглиом развиваются в брюшной полости; только 12% – в грудной клетке и 3% – в области головы и шеи (последние наиболее часто проявляются симптомами). Хотя в большинстве случаев параганглиомы единичные, в редких случаях встречаются множественные опухоли (обычно при наследственном синдроме). Параганглиомы классифицируются по месту их первичного возникновения и часто имеют специальные названия: Параганглиома головы и шеи (HNPGL): Существуют различные типы параганглиом головы и шеи, которые могут иметь специализированные названия в зависимости от точной локализации. Каротидная параганглиома (опухоль каротидного тела): Наиболее распространенный тип параганглиомы головы и шеи. Обычно проявляется как безболезненное образование в области шеи, но более крупные опухоли могут вызывать парезы черепных нервов, чаще всего блуждающего и подъязычного нервов. Glomus tympanicum и Glomus jugulare, также известные как югуло-тимпаническая параганглиома: Оба типа обычно проявляются в виде образования в среднем ухе, вызывающего шум в ушах (у 80% пациентов) и потерю слуха (у 60%). Черепные нервы, проходящие через яремное отверстие, могут быть сдавлены, что приводит к затруднению глотания или слабости верхнего трапециевидного и грудино-ключично-сосцевидного мышц на той же стороне (вследствие сдавления добавочного нерва). У этих пациентов наблюдается красноватое выпячивание за неповрежденной барабанной перепонкой. Это состояние также известно как "красный барабан". При надавливании на наружный слуховой проход с помощью пневматического отоскопа можно заметить осветление образования. Этот признак известен как "симптом Брауна". Дефицит костной пластинки вдоль барабанной части внутренней сонной артерии (аберрантная ВСПА) является нормальным анатомическим вариантом и может быть ошибочно принят за гломус югулярный. Орган Цукеркандля: Скопление параганглиев вблизи бифуркации аорты, состоящее из небольшой массы хромаффинных клеток, происходящих из нервного гребня. Является частым местом первичного возникновения параганглиом брюшной полости. Вагальная параганглиома: Это самый редкий тип параганглиомы головы и шеи. Обычно проявляется как безболезненное образование в области шеи, но может вызывать дисфагию, охриплость голоса или кашель вследствие сдавления опухолью. Параганглиома легких: Эти опухоли возникают в легких и могут быть как единичными, так и множественными. Другие локализации: Редкими местами поражения являются гортань, носовая полость, околоносовые пазухи, щитовидная железа и верхний отдел грудной клетки, а также мочевой пузырь в исключительно редких случаях.
Head and neck paraganglioma (HNPGL): There are various types of head and neck paraganglioma; they may have specialized names depending on the precise location. Carotid paraganglioma (carotid body tumor): Is the most common of the head and neck paragangliomas. It usually presents as a painless neck mass, but larger tumors may cause cranial nerve palsies, usually of the vagus nerve and hypoglossal nerve. Glomus tympanicum and Glomus jugulare, also known as jugulotympanic paraganglioma: Both commonly present as a middle ear mass resulting in tinnitus (in 80%) and hearing loss (in 60%). The cranial nerves of the jugular foramen may be compressed, resulting swallowing difficulty, or ipsilateral weakness of the upper trapezius and sternocleiodomastoid muscles (from compression of the spinal accessory nerve). These patients present with a reddish bulge behind an intact ear drum. This condition is also known as the "Red drum". On application of pressure to the external ear canal with the help of a pneumatic ear speculum the mass could be seen to blanch. This sign is known as "Brown's sign". A deficient bony plate along the tympanic portion of the internal carotid artery (aberrant ICA) is a normal variant and can be mistaken with glomus jugulare. Organ of Zuckerkandl: A collection of paraganglia near the bifurcation of the aorta, comprising a small mass of neural crest derived chromaffin cells. Serves as a common origin of abdominal paragangliomas. Vagal paraganglioma: These are the least common of the head and neck paragangliomas. They usually present as a painless neck mass, but may result in dysphagia, hoarseness, or coughing with compression of the mass. Pulmonary paraganglioma: These occur in the lung and may be either single or multiple. Other sites: Rare sites of involvement are the larynx, nasal cavity, paranasal sinuses, thyroid gland, and the thoracic inlet, as well as the bladder in extremely rare cases.
Классификация
Параганглиомы происходят из параганглиев в хромаффин-отрицательных клетках гломуса, происходящих из эмбрионального нервного гребня, функционирующих как часть симпатической нервной системы (ветви автономной нервной системы). Эти клетки обычно действуют как специализированные хеморецепторы, расположенные вдоль кровеносных сосудов, особенно в каротидных телах (в месте бифуркации общей сонной артерии на шее) и в аортальных телах (вблизи дуги аорты). Соответственно, в классификации нейроэндокринных опухолей Всемирной организации здравоохранения параганглиомы классифицируются как опухоли, происходящие из нейрональной линии клеток. В классификации, предложенной Уиком, параганглиомы относятся к группе II. Ввиду того, что они происходят из клеток ортосимпатической системы, параганглиомы тесно связаны с феохромоцитомами, которые, однако, являются хромаффин-положительными. Для подтверждения наличия параганглиомы может быть использована визуализация с помощью ПЭТ/КТ и Gallium 68 DOTATATE.
Лечение
Основными методами лечения являются хирургическое вмешательство, эмболизация и лучевая терапия. Выбор лечения зависит от множества факторов, включая симптомы пациента, размер и локализацию опухоли.